Open-access Enfermedad de Jodhpur resuelta por piloroplastía laparoscópica

<span name="style_bold">Jodhpur</span><span name="style_bold"> Disease resolved by laparoscopic pyloroplasty</span>

Resúmenes

<span name="style_bold">Antecedentes:</span> la <span name="style_italic">obstrucción primaria y adquirida al vaciamiento gástrico </span>fue descrita en 1997, cuando se dieron a conocer los primeros reportes; es una entidad infrecuente y poco conocida entre cirujanos pediátricos, por lo tanto, el objetivo de este trabajo es presentar un caso clínico y ofrecer una sucinta revisión de esta patología. <span name="style_bold">Caso clínico:</span> se presenta el caso de una niña de 3 años de edad, con cuadro de 3 meses de evolución de vómitos no biliosos posprandiales que fueron intensificándose, dolor abdominal y pérdida de peso. Se le realizó una serie esófago gastroduodenal, la cual mostró un estómago dilatado y un vaciamiento gástrico muy retardado, con medio de contraste hasta 72 horas después. Se complementó con una endoscopia digestiva alta, que mostraba un píloro estenótico con biopsia reportada sin malignidad, ni proceso inflamatorio específico. Sin respuesta al tratamiento médico. Se le realizó una laparoscopia diagnóstica, descartando alguna causa de compresión extrínseca y visualizando un píloro de apariencia normal, por lo que se decidió efectuar una antropiloroplastía tipo Heineke-Mikulicz laparoscópica, que descartó la presencia de una membrana, pero se encontró un anillo fibrótico pilórico que se resolvió con la cirugía. Evolución postoperatoria satisfactoria. <span name="style_bold">Discusión:</span> el caso de la niña se agrupa en la categoría de obstrucciones primarias y adquiridas al vaciamiento gástrico o enfermedad de Jodhpur, caracterizada por un cuadro clínico de vómitos no biliosos, peristalsis gástrica visible, pérdida de peso, todos los síntomas sin causa aparente (no membrana o diafragma), con estudio histológico que descarta otra enfermedad (no fibrosis, no inflamación específica, no malignidad), y se resuelve satisfactoriamente con una piloroplastía tipo Heineke-Mikulicz. El caso analizado muestra que aunque esta entidad es rara, se debe empezar a considerar tras descartar otras enfermedades más comunes, y que el abordaje laparoscópico de la antropiloroplastía es seguro y efectivo. el caso de la niña se agrupa en la categoría de obstrucciones primarias y adquiridas al vaciamiento gástrico o enfermedad de Jodhpur, caracterizada por un cuadro clínico de vómitos no biliosos, peristalsis gástrica visible, pérdida de peso, todos los síntomas sin causa aparente (no membrana o diafragma), con estudio histológico que descarta otra enfermedad (no fibrosis, no inflamación específica, no malignidad), y se resuelve satisfactoriamente con una piloroplastía tipo Heineke-Mikulicz. El caso analizado muestra que aunque esta entidad es rara, se debe empezar a considerar tras descartar otras enfermedades más comunes, y que el abordaje laparoscópico de la antropiloroplastía es seguro y efectivo.

aciamiento gástrico; píloro; laparoscopia


<span name="style_bold">Background: </span>Primary and acquired gastric outlet obstruction was described in 1997 when the first reports were released. It is an unusualillness, widely unknown among pediatric surgeons; therefore the aim of this paper is to present a case and provide a brief analysis of the disease. <span name="style_bold">Case report: </span>We report the case of a three-year old girl, with a three-month history of worsening postprandial non-bilious vomiting, abdominal pain and weight loss. The upper gastrointestinal contrast study showed an enlarged stomach and delayed gastric emptying, with contrast up to 72 hours later. Endoscopy displayed a stenotic pylorus. The result of the histopathologic examination was normal. Nonetheless, she didn’t respond to medical treatment. A diagnostic laparoscopy wasperformed,butextrinsiccompressioncausesweredismissed and it showed a normal pylorus, so a laparoscopic Heineke-Mikulicz antropyloroplasty was performed. It dismissed the presence of a membrane but showed a fibrotic pyloric ring that was resected. She presented a satisfactory postoperative course. <span name="style_bold">Discussion</span>: This case is grouped in the category of primary and acquired obstructions to gastric emptying or Jodhpur’s Disease, which is characterized by clinical symptoms like non-bilious vomiting, visible gastric peristalsis and weight loss with no apparent cause (no membrane or diaphragm); a histopathological study that dismissed other pathologies (no fibrosis, no specific inflammation, no malignancy) and by the fact that it may be easily resolved using a Mikuliczpyloroplasty. This case shows that although this is a rare entity, it should be considered after ruling out other more common diseases. It is also possible to conclude that the laparoscopic approach for antropyloroplasty is safe and effective.: This case is grouped in the category of primary and acquired obstructions to gastric emptying or Jodhpur’s Disease, which is characterized by clinical symptoms like non-bilious vomiting, visible gastric peristalsis and weight loss with no apparent cause (no membrane or diaphragm); a histopathological study that dismissed other pathologies (no fibrosis, no specific inflammation, no malignancy) and by the fact that it may be easily resolved using a Mikuliczpyloroplasty. This case shows that although this is a rare entity, it should be considered after ruling out other more common diseases. It is also possible to conclude that the laparoscopic approach for antropyloroplasty is safe and effective.

Gastric outlet; pylorus; laparoscopy


Jodhpur Disease resolved by laparoscopic pyloroplasty)

María Gabriela Jiménez-Méndez1 y René Carmona-Barba2


*Dirección para correspondencia:

obstrucción primaria y adquirida al vaciamiento gástrico fue descrita en 1997, cuando se dieron a conocer los primeros reportes; es una entidad infrecuente y poco conocida entre cirujanos pediátricos, por lo tanto, el objetivo de este trabajo es presentar un caso clínico y ofrecer una sucinta revisión de esta patología.

Background: Primary and acquired gastric outlet obstruction was described in 1997 when the first reports were released. It is an unusualillness, widely unknown among pediatric surgeons; therefore the aim of this paper is to present a case and provide a brief analysis of the disease.

Case report: We report the case of a three-year old girl, with a three-month history of worsening postprandial non-bilious vomiting, abdominal pain and weight loss. The upper gastrointestinal contrast study showed an enlarged stomach and delayed gastric emptying, with contrast up to 72 hours later. Endoscopy displayed a stenotic pylorus. The result of the histopathologic examination was normal. Nonetheless, she didn’t respond to medical treatment. A diagnostic laparoscopy wasperformed,butextrinsiccompressioncausesweredismissed and it showed a normal pylorus, so a laparoscopic Heineke-Mikulicz antropyloroplasty was performed. It dismissed the presence of a membrane but showed a fibrotic pyloric ring that was resected. She presented a satisfactory postoperative course.

Discussion: This case is grouped in the category of primary and acquired obstructions to gastric emptying or Jodhpur’s Disease, which is characterized by clinical symptoms like non-bilious vomiting, visible gastric peristalsis and weight loss with no apparent cause (no membrane or diaphragm); a histopathological study that dismissed other pathologies (no fibrosis, no specific inflammation, no malignancy) and by the fact that it may be easily resolved using a Mikuliczpyloroplasty. This case shows that although this is a rare entity, it should be considered after ruling out other more common diseases. It is also possible to conclude that the laparoscopic approach for antropyloroplasty is safe and effective.

Keywords: Gastric outlet, pylorus, laparoscopy.

obstrucción primaria y adquirida al vaciamiento gástrico, es infrecuente que se presenten casos y, en muchas ocasiones, son ignorados entre los cirujanos pediátricos.

La incidencia de la obstrucción al vaciamiento gástrico en niños es relativamente baja, de alrededor de 1:100000, cuando se excluye la estenosis hipertrófica del píloro (EHP).1,2Sharma et al., en 1997, formularon una modificación a la clasificación de Colin Moore sobre obstrucciones congénitas al vaciamiento gástrico, publicada en 1989,3con el fin de agregar la estenosis hipertrófica del píloro y aquellas causas adquiridas de vaciamiento gástrico. Propusieron una clasificación con 3 categorías: las obstrucciones intrínsecas congénitas de antro y píloro, la EHP y las adquiridas.3En la primera se incluyen la agenesia, la atresia y las membranas.4Colocan la EHP en una categoría propia y por último, las causas adquiridas, que se subdividen a su vez en primarias y secundarias. En la primaria se describe la nueva entidad: la obstrucción adquirida al vaciamiento gástrico en infantes y niños. En las secundarias se incluyen la enfermedad ácido péptica y los tumores.3

Posteriormente, en 2008 se publicó una serie más grande de casos con las mismas características, además de una amplia revisión de bibliografía en la que se halló otros casos similares, dando pie a consolidar esta entidad como una enfermedad, a la que se llamó la “enfermedad de Jodhpur”, en honor a la ciudad en India donde fueron descritos los casos en ese país.6En esa publicación, los investigadores, además, ampliaron la clasificación, bautizada con el apellido del autor, “clasificación de Sharma”, y agregaron en la categoría de obstrucciones intrínsecas congénitas de antro y píloro, la obstrucción luminal (valvas) y, en la categoría de obstrucciones adquiridas secundarias, la lesión por químicos corrosivos, en la que cabe mencionar que los casos de obstrucción al vaciamiento gástrico son más frecuentes con los ácidos, pues afectan más el estómago que el esófago, a diferencia de las álcalis.7

8La complicación con una obstrucción al vaciamiento gástrico es rara en niños.9El estudio de Azarow et al 10mostró que desde la introducción de los bloqueadores de la bomba de protones, disminuyó la necesidad de cirugía en los pacientes complicados con sangrado y perforación. Sin embargo, para los casos de obstrucción, la incidencia de cirugía se mantuvo constante, aunque hay otros reportes más recientes,9 en los que debido a los resultados positivos obtenidos, la tendencia es utilizar terapia médica para casos complicados con obstrucción al vaciamiento gástrico.

11así como un caso de hiperplasia foveolar secundaria a hipersensibilidad a la leche de vaca, que se presentó con obstrucción al vaciamiento gástrico por la formación de una masa lobular prepilórica que ameritó resección quirúrgica.12Otro fue un caso de miofibromatosis infantil en un neonato con un miofibroma a nivel pilórico.13Además, el linfoma gástrico,14y los pólipos gástricos pediculados localizados en antro, que podrían protruir a través del píloro y producir una obstrucción al vaciamiento gástrico.15Todos estos casos raros se clasificarían como obstrucciones adquiridas secundarias a tumores.

11En el caso del niño de 8 años mencionado , la hiperplasia era circunferencial, y no tuvo respuesta adecuada a los inhibidores de bomba de protones, pero resolvió con una piloroplastía laparoscópica tipo Heineke-Mikulicz.11

Conflicto de interés: no existe ningún conflicto de interés entre los autores.

Referencias bibliográficas

  • 1. Nazir Z, Arshad M. Late-onset primary gastric outlet obstruction—an unusual cause of growth retardation. J Pediatr Surg. 2005;40:E13–E16.

  • 2. Srivastava P, Gangopadhyay A, Upadhyaya V, Sharma S, Jaiman R, Kumar V. Unusual acquired gastric outlet obstruction during infancy: a case report. Cases J. 2008;1:237. doi:10.1186/1757-1626-1-237.

  • -46.3. Moore C. Congenital gastric outlet obstruction. J Pediatr Surg. 1989;24:1241

  • 4. Sharma K, Agrawal P, Toshniwal H. Acquired gastric outlet obstruction during infancy and childhood: A report of five unusual cases. J Pediatr Surg.1989;32:928-30.

  • 5. Gerber BC. Prepyloric diaphragm, an unusual abnormality. A case report. Arch Surg. 1965; 90:472-9.

  • 6. Sharma K, Ranka P, Pushpa G, Dabi D. Gastric outlet obstruction in children: an overview with report of “Jodhpur disease” and Sharma’s classification. J Pediatr Surg. 2008,43:891-896.

  • 7. Özcan C, Ergün O, Sen T, Mutaf O. Gastric outlet obstruction secondary to acid ingestion in children. J Pediatr Surg. 2004;39:1651-3.

  • 8. Tsamg TM, Saing H, Yeung CK.Pepticulcer in children. J Pediatr Surg.1990;25:744-8.

  • 9. Huang FC, Chuang JH, Ko SF.Clinical experience in thetreatment of ulcerinducedgastricoutletobstruction in sevenchildren. Acta Paediatr Taiwan. 2000;41:189-92.

  • 10. Azarow K, Kim P, Shandling B, Ein S. A 45-year experience with surgical treatment of peptic ulcer disease in children. J Pediatr Surg.1996;31:750-3.

  • 11. El Faleh I, Lutz N, Osterheld M, Reinberg O, Nydegger A. Gastric outlet obstruction by Brunner’s gland hyperplasia in an 8-year-old child. J Pediatr Surg. 2009; 44:E21-4.

  • 12. Morinville V, Bernard C, Forget S. Foveolar hyperplasia secondary to cow’s milk protein hypersensitivity presenting with clinical features of pyloric stenosis. J Pediatr Surg. 2004;39:29-31.

  • 13. Rohrer K, Murphy R, Thresher C, Jacir N, Bergman K. Infantile myofibromatosis: a most unusualcause of gastric outlet obstruction. PediatrRadiol. 2005; 35:808-11.

  • 14. Ciftci AO, Tanyel FC, Kotiloğlu E, Hiçsönmez A. Gastric lymphoma causing gastric outlet obstruction. J Pediatr Surg. 1996;31:1424-6.

  • 15. Kumar A, Quick RG, L Carr-LockeD. Prolapsing gastric polyp, an unusual cause of gastric outlet obstruction: a review of the pathology and management of gastric polyps. Endoscopy. 1996;28:452-5.

*Correspondencia a:
Trabajo realizado en: Departamento de Cirugía, Hospital del Niño Morelense, Cuernavaca, Morelos, Mexico. gabrielajimenezm@gmail.com

Fecha recibido: 26 de mayo de 2014 Fecha aprobado: 09 de octubre de 2014

Fechas de Publicación

  • Publicación en esta colección
    09 Nov 2015
  • Fecha del número
    Mar 2015

Histórico

  • Recibido
    2014
  • Acepto
    Set 2014
Creative Common -
location_on
None Apdo. 548-1000, Sabana Sur, San José, Costa Rica, San José, San José, CR, 504-1000, 2210-2200, 22102279 - E-mail: actamedica@medicos.cr
rss_feed Acompanhe os números deste periódico no seu leitor de RSS
Acessibilidade / Reportar erro